Abstrakt

Primær appendiceal svulster er sjeldne maligniteter; noen tilfeller har blitt beskrevet for å invadere andre organer, og dette representerer en svært sjelden klinisk tilstand. Vi rapporterer et tilfelle av appendisealt adenokarsinom som invaderer sigmoidtarmen og en gjennomgang av lignende tilfeller. En 69 år gammel kvinne med klager over hematochezia ble innlagt på sykehuset. Koloskopi avslørte en svulst i sigmoidtarmen, som var et godt differensiert tubulært adenokarsinom. En computertomografisk skanning viste en blindtarmsmasse som involverte sigmoidtarmen, noe som antydet at en blindtarmskreft som invaderte sigmoidtarmen. Ileocecal reseksjon med utvidet lymfadenektomi og en bloc reseksjon av sigmoid kolon ble utført. Appendiseal svulst involverte sigmoid kolon og terminal ileum. Den ileocecale delen som inkluderte svulsten og den involverte sigmoidtarmen ble resektert totalt. Makroskopiske funn viste at appendiseal svulst laget en fistel med sigmoid kolon. Patologisk undersøkelse avslørte at svulsten var et godt differensiert tubulært adenokarsinom som invaderte sigmoidtarmen. Det siste patologiske stadiet var T4bN0M0, trinn IIC. Pasienten ble utskrevet fra sykehuset uten hendelser. Hun levde uten tilbakefall etter en 20 måneders oppfølging. Selv om en blindtarmsvulst som invaderer rektosigmoid-regionen er sjelden, kan en preoperativ diagnose oppnås som letter planleggingen av en passende kirurgisk prosedyre: en bloc reseksjon av den ileocecale delen og den rectosigmoid-delen.

1. Innledning

Primære appendiceal svulster er sjeldne maligniteter med en aldersjustert forekomst på 4 per 1 000 000 mennesker per år, og disse svulstene utgjør 0,4 til 1 prosent av alle gastrointestinale maligniteter. Noen tilfeller av blindtarmskreft har blitt beskrevet som invaderende eller å lage en fistel med andre organer, noe som representerer en svært sjelden klinisk tilstand. Vi rapporterer et tilfelle av appendisealt adenokarsinom som invaderer sigmoid kolon med hematochezia og en gjennomgang av litteraturen om lignende tilfeller.

2. Sakspresentasjon

En 69 år gammel kvinne med en hovedklage over hematochezia og anoreksi som hadde vært til stede i en måned, ble innlagt på sykehuset. Fysisk undersøkelse og blodprøveresultater avslørte ingenting av oppmerksomhet bortsett fra et forhøyet karsinoembryonisk antigen på 24,7 ng / ml. Koloskopi avslørte at en type 1-svulst, dvs. en polypoid-type svulst, var lokalisert i sigmoid kolon, og en forhøyet lesjon med rødhet var lokalisert i blindtarmsåpningen (figur 1). Svulsten ble biopsi og diagnostisert med godt differensiert tubulært adenokarsinom, som var mistenkelig for primær sigmoid kolonkreft. Den forhøyede lesjonen i blindtarmsåpningen hadde rødhet på overflaten, men biopsi ble ikke utført der fordi den ikke ble mistenkt å være ondartet på grunn av den tilsynelatende normale slimhinnen. En CT-skanning (CT) viste imidlertid en blindtarmsmasse som involverte sigmoidtarmen (figur 2) og lå ved siden av høyre urinleder, noe som tyder på en blindtarmskreft som invaderer sigmoidtarmen. Den preoperative diagnosen var blindtarmskreft med et klinisk stadium av T4bN0M0, trinn IIC, i henhold til TNM-klassifisering, 8. utgave av Union for International Cancer Control (UICC).

(a)

(b)

(a)
(b)

Figur 1

Koloskopiske funn. (a) En svulst av polypoidtype ble sett i sigmoidtarmen, som opprinnelig ble antatt å være en sigmoid tykktarmskreft. (b) En forhøyet lesjon med rødhet ble observert i blindtarmsåpningen, hvor biopsier ikke ble utført.

(a)

(b)

(a)
(b)

Figur 2

CT-funn. (a) En blindtarmsmasse ble sett i den distale delen av tillegget. Appendisealmassen og vedlegget er angitt med henholdsvis en pil og en pilspiss. (b) Den blindtarmsmassen involverte sigmoidtarmen. Massen og den normale rektosigmoidregionen er angitt med henholdsvis en pil og et pilspiss.

Ileocecal reseksjon med utvidet lymfadenektomi og en bloc reseksjon av sigmoid kolon ble utført gjennom snitt i nedre del av magesekken etter innsetting av en urental stent. Appendiseal svulst involverte sigmoid kolon og terminal ileum. Den ileocecale delen ble mobilisert fra retroperitoneum, og holdt høyre urinleder intakt. Ileum ble delt proksimalt til den involverte delen med en lineær stiftemaskin.De ileocoliske karene ble ligert ved opprinnelsen, og den utvidede D3-lymfeknute-disseksjonen ble utført. Den stigende tykktarmen og deretter sigmoidtarmen nær den invaderte delen ble delt med en lineær stiftemaskin. Den ileocecale delen som inkluderte svulsten og den involverte sigmoidtarmen ble resektert totalt etter at endetarmen ble delt. De perikoliske lymfeknuter ble dissekert i det resekterte området av sigmoid mesocolon. Sigmoidtarmen og endetarmen ble anastomosert fra side til ende med en sirkulær stiftemaskin, og ileum og den stigende kolon ble anastomosert på en funksjonell end-to-end-måte. Snittet ble lukket etter plassering av Blake ™ silikonavløp i Douglas-posen og i høyre laterale underliv.

Makroskopiske funn viste at svulsten målte og invaderte og laget en fistel med sigmoidtarmen (figur 3 ). Patologisk undersøkelse avslørte at svulsten var et godt differensiert tubulært adenokarsinom i henhold til den japanske klassifiseringen og invaderte sigmoidtarmen (figur 4). Svulsten invaderte i det brede området av blindtarms slimhinnen, og den største delen av svulsten fantes i vedlegget, mens bare en liten del av svulsten ble eksponert i slimhinnen i sigmoid kolon. I tillegg så det ut til at svulsten invaderte fra peritoneal side mot sigmoid kolon lumen. Disse funnene viste at svulsten stammer fra vedlegget og ikke stammer fra sigmoidtarmen. Alle 41 resekterte lymfeknuter, inkludert lymfeknute nr. 201, 202 og 203, var blottet for metastase. De perikoliske lymfeknuter i sigmoid mesocolon (nr. 241) ble ikke utforsket for patologisk undersøkelse. Det endelige patologiske trinnet var T4bN0M0, trinn IIC, i henhold til TNM-klassifisering, UICC 8. utgave.

(a )

(b)

(a)
(b)

Figur 3

Makroskopisk visninger av det resekterte eksemplaret. (a) En svulst av størrelse ble sett i den distale delen av appendiseal lumen og utvidet seg til lumen i sigmoid kolon med fistulering. Roten til vedlegget er angitt med en stjerne. (b) En nærmere titt.

(a)

(b)

(c)

(d)

(a)
(b)
(c)
(d)

Figur 4

Mikroskopiske funn av det resekterte prøven. (a) Prøven ble kuttet langs en rød prikket linje som inkluderte appendiseal svulst og den invaderte sigmoid kolon. (b) Et tverrsnitt av kuttprøven. Området omgitt av en rød boks ble undersøkt mikroskopisk. (c) Et mikroskopisk syn. Svulsten (indikert med en stjerne) hadde kommet i kontakt med den indre siden av sigmoidtarmen. Muscularis propria og slimhinnen i sigmoid kolon er indikert med henholdsvis en pilspiss og en pil. (d) Et høyere forstørrelsesbilde som viser at svulsten var et godt differensiert tubulært adenokarsinom.

Pasienten ble utskrevet fra sykehuset hendelsesløst. Adjuverende cellegift ble ikke utført, og hun levde uten kreftutfall etter en 20-måneders oppfølging.

3. Diskusjon

Vi opplevde et sjeldent tilfelle av primær appendiceal adenokarsinom som invaderte og laget en fistel med sigmoidtarmen og ble behandlet med hell. Seksten tilfeller av blindtarmsvulster som invaderer sigmoide-tykktarmen eller endetarmen, ble gjennomgått fra litteraturen. Av disse tilfellene ble 7 rapporter skrevet på engelsk identifisert av et PubMed-søk ved hjelp av nøkkelord som «appendiceal cancer,» «appendiceal carcinoma,» «appendiceal adenocarcinoma,» «sigmoid colon,» «rectum,» «invasion,» «invaderende, ”Eller” fistel ”, i tillegg til å bruke et manuelt søk på referanser fra publikasjonene, og ni rapporter skrevet på japansk ble identifisert av Ichushi-Web-søk ved hjelp av nøkkelord som” blindtarmskreft ”,” sigmoid kolon ”eller” endetarm ”( Tabell 1). Det ble dannet en fistel mellom vedlegget og tykktarmen i 12 tilfeller, inkludert vårt tilfelle, og det var ingen beskrivelse av fistlene i de andre fem tilfellene. Den histologiske typen ble beskrevet i henhold til Verdens helseorganisasjon (WHO) Klassifisering av svulster. Begrepet «cystadenom» ble erstattet med begrepet «lavgradig slimhinnesvulst neoplasma.”I tillegg ble begrepet» cystadenocarcinoma «erstattet med» appendiceal mucinous neoplasm (AMN) «angående en tumor med pushing invasion, eller» mucinous adenocarcinoma (MA) «, angående en tumor med infiltrativ invasjon; typen invasjon ble ikke nevnt i flere rapporter, og i disse tilfellene ble typen beskrevet som «AMN eller MA.» Uttrykket «godt differensiert adenokarsinom» eller «godt differensiert tubulært adenokarsinom» beskrevet i japansk klassifisering ble erstattet med begrepet «adenokarsinom ikke annet spesifisert».

Av de 17 tilfellene som er oppført i tabell 1, hadde 10 tilfeller hematochezia, og en tilfelle hadde en positiv fekal okkult blodprøve. På den annen side var den vanligste presentasjonen i primære blindtarmssvulster riktig smerte i nedre kvadranten, som ofte ble diagnostisert som akutt blindtarmbetennelse. Nitecki et al. rapporterte 94 ikke-karsinoid adenokarsinom i appendiks; presentasjonen inkluderte akutt høyre smerte i nedre kvadrant hos 47 pasienter, en håndgripelig masse hos 13, ascites hos 10, uspesifikke gastrointestinale eller urinveisplager hos fem, og de andre 19 pasientene ble for øvrig diagnostisert på tidspunktet for operasjonen for en ikke-relatert medisinsk tilstand. I tillegg Ito et al. rapporterte 36 pasienter med appendiceal adenokarsinom; 25 pasienter hadde smerter i høyre nedre kvadrant, syv hadde håndgripelig masse, fire hadde kvalme og oppkast, tre hadde ubehag i bekkenet, en hadde vekttap og en ble diagnostisert for øvrig under annen operasjon. Disse saksseriene rapporterte ingen pasienter som fikk hematochezia. Derfor ser hematochezia ut til å være en særegen manifestasjon av blindtarmssvulster når man invaderer eller lager en fistel med sigmoidtarmen eller endetarmen.

En preoperativ diagnose av blindtarmssvulster er vanskelig å stille. Dette er sannsynligvis fordi blindtarmsvulsten representerer en sjelden tilstand og ofte forveksles med akutt blindtarmbetennelse, og disse svulstene oppdages sjelden ved koloskopi. Imidlertid, når en blindtarmsvulst invaderte og laget en fistel med tykktarmen, oppdaget koloskopi en polypp, en forhøyet lesjon eller en masse i den involverte delen (tabell 1). Slike koloskopiske funn, med eller uten en histologisk diagnose av malignitet, førte til en preoperativ diagnose av blindtarm- eller kolorektal kreft når de ble kombinert med en CT-skanning. CT-skanning ble utført i 13 tilfeller; en blindtarmsmasse eller utvidelse, en ileocecal masse eller en bekkenmasse ble observert i 12 tilfeller.Syv tilfeller ble preoperativt diagnostisert som blindtarmskreft fra funn av blindtarmsmasse eller utvidelse i 6 tilfeller, mens fire tilfeller ikke ble diagnostisert preoperativt som blindtarmskreft, muligens på grunn av manglende lokalisering av det eksakte stedet for en bekkenmasse. Derfor var funnene av en masse eller utvidelse i tillegget nyttige for den preoperative diagnosen appendiseal tumor. Derfor, selv om blindtarmsvulster som invaderer sigmoidtarmen eller endetarmen, representerer en sjelden klinisk tilstand, kan funnene fra koloskopi og CT-skanning føre til en riktig diagnose før behandling med tanke på denne uvanlige tilstanden.

Når det gjelder kirurgi prosedyre, en bloc reseksjon av både den ileocecale delen og den rectosigmoid delen er garantert for kurativ behandling. Omfanget av reseksjon for appendiceal tumor varierer mellom histologiske typer. I tilfelle av lavgradig appendiceal mucinous neoplasm (LAMN), som er klassifisert som en svulst av borderline atferd i WHO-klassifisering av svulster og tidligere ble klassifisert som mucinøs cystadenocarcinoma eller mucinous cystadenoma, anses enkel appendektomi å være tilstrekkelig for LAMNs som er begrenset til vedlegget, og en positiv margin ved bunnen av vedlegget kan kreve ytterligere cecal reseksjon. I motsetning til dette, appendiseal adenokarsinomer, slik som slimhinne adenokarsinom og adenokarsinom som ikke er spesifisert på annen måte, garanterer behandling ved høyre hemikolektomi med lymfeknute disseksjon. Selv om systematisk lymfadenektomi i den invaderte rectosigmoid-regionen ikke ble dokumentert eller utført i alle 17 tilfeller i tabell 1, er nødvendigheten av utvidet lymfeknute-disseksjon i den invaderte regionen uklar. I det aktuelle tilfellet førte mangelen på hevelse i lymfeknuter i ileocolic-regionen oss preoperativt til å anta at muligheten for lymfespredning i sigmoid-regionen var minimal. I tilfellet rapportert av Kumon et al. Hadde svulsten metastase i perikolisk lymfeknute i det invaderte endetarmen (nr. 251). Systematisk lymfadenektomi kan være nødvendig i slike tilfeller hvis metastasen skjedde via lymfesystemet i det invaderte området, som diskutert av Toyozumi et al. . I tillegg, i tilfellet rapportert av Tokai et al., Oppsto svulsten i paraorta lymfeknute 18 måneder etter operasjonen; forfatterne antok at den omfattende lymfadenektomi i den invaderte regionen kan ha forhindret at sykdommen gjentar seg. Evaluering av lymfeknuter i den invaderte regionen og lengre oppfølging av pasienter er nødvendig for å undersøke dette problemet. Laparoskopisk assistert sigmoidektomi og en bloc høyre hemikolektomi er rapportert av Stojanovic et al. , og laparoskopisk ileocecal reseksjon for blindtarmskreft med en ileal fistel er også rapportert av Mukohyama et al. , noe som tyder på at laparoskopiske prosedyrer kan være behandlingsalternativer for blindtarmsvulster som invaderer andre organer. Uansett tror vi at en riktig diagnose gjør at vi kan planlegge en passende kirurgisk prosedyre på forhånd.

Av de 17 tilfellene som er oppført, ble peritoneal spredning observert i tre tilfeller, hvorav to hadde dårlig prognose. På den annen side ble verken lymfatisk eller peritoneal metastase sett i ni tilfeller. Dette kan forklares med grenseoppførselen til LAMNs eller ved å forhindre fritt intraperitonealt søl av neoplastiske celler gjennom dannelsen av en fistel til et annet organ. I tillegg kan symptomene assosiert med blodutslipp forårsaket av fistelen føre til videre undersøkelse og tidlig påvisning av resekterbare svulster.

Denne saksrapporten og litteraturgjennomgangen er begrenset fordi de søkte tilfellene bare er fra saksrapporter og korte sakserier i løpet av noen tiår, og andre saker som muligens finnes i en større sakserie eller i eldre litteratur kan ha blitt savnet. Ikke desto mindre synes tilfellet med en blindtarmsvulst som invaderer rektosigmoid-regionen å være bemerkelsesverdig sjelden, som antydet i rapporten der kombinert reseksjon av sigmoid kolon og endetarm ikke hadde blitt utført i det hele tatt blant de 42 tilfellene av blindtarmscancer med multivisceral reseksjon på grunn av til lokal avansert svulstvekst.

4. Konklusjon

Selv om en blindtarmsvulst som invaderer det tilstøtende sigmoidtarmen eller endetarmen, er en sjelden klinisk tilstand, kan en preoperativ diagnose oppnås ved koloskopi og en CT-skanning med tanke på denne tilstanden. En riktig diagnose forenkler planleggingen av en passende kirurgisk prosedyre, det vil si en blokkreseksjon av den ileocecale delen og den rectosigmoid delen.

Datatilgjengelighet

Datadeling er ikke aktuelt for dette artikkelen da ingen datasett ble generert eller analysert under den aktuelle studien.

Samtykke

Muntlig informert samtykke ble innhentet fra pasienten for publisering av denne rapporten.

Interessekonflikter

Forfatterne erklærer at det ikke er noen interessekonflikt med hensyn til publiseringen av denne artikkelen.